自闭症谱系障碍(autism spectrum disorder,以下简称自闭症),又称孤独谱系障碍、孤独症,是一种极具异质性的儿童神经发育障碍性疾病,其核心症状包括社会交往与交流障碍,以及兴趣狭窄与刻板重复的行为方式。自闭症自儿童早期起病,损害个体较为广泛的功能,严重时具有极高的终身致残率,给儿童及其家庭造成极大的经济负担和疾病痛苦。根据世界卫生组织最新报告的自闭症流行病学结果,世界各地自闭症的患病率呈逐年增加的趋势,从最初的0.03%~0.04%增长到目前公认的1% (Lord et al. 2018)。以美国为例,据美国疾病控制中心 2009年公布的数据,每110名0~14岁儿童中有1人患自闭症,而2018年最新报告的数据已经上升至每59名儿童中就有1人。研究者于2015年在北京地区进行的流行病学调查发现,中国学龄期儿童的自闭症患病率也高达1.19%,与全球自闭症患病率基本持平(Sun et al. 2015)。随着自闭症患病率的逐年递增,如何科学指导自闭症儿童提升语言沟通能力并融入社会,是我国乃至全世界都需要面临的重大公共卫生问题。
在最新公布的国际权威诊断标准中,包括美国《精神障碍诊断与统计手册》(Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders)第五版,语言障碍并未被纳入自闭症的核心症状,然而学前自闭症儿童语言发展的延迟通常是驱使家长带领儿童就医并最终确诊自闭症的首要原因。与此同时,学前自闭症儿童常伴有言语和语言障碍,而语言干预也是自闭症儿童早期干预的关键领域。有关英语自闭症儿童的多项跟踪研究表明,自闭症儿童5岁左右时的语言表达能力是预测其疾病预后水平的重要指针,与自闭症儿童进入青少年和成人阶段的社会交往能力、教育状况、就业程度和社会适应水平均有着密切关联(Howlin et al. 2004)。因此,针对学前自闭症儿童语言表达能力的研究对于自闭症儿童的早期科学干预具有重要意义(Tager-Flusberg et al. 2009)。以往针对自闭症儿童语言表达能力的研究多局限于印欧语系自闭症儿童,如何科学地测评不同语言自闭症儿童的语言能力并为之提供行之有效的干预方案,是当前国际自闭症儿童语言研究领域的前沿和热点问题(Naigles 2017)。本文在综述以往印欧 语系学前自闭症儿童语言表达能力研究的基础上,总结了我们近期针对汉语学前自闭症儿童语言表达能力的一系列研究。文章旨在较为系统地考察当前汉语学前自闭症儿童语言表达能力的发展水平,并为科学制定适合汉语学前自闭症儿童的早期语言干预方案提供思路。
二
印欧语系学前自闭症儿童语言表达的特征
相比典型发展(typically-developing,以下简称TD)儿童早期语言发展阶段较为迅捷和轻省的语言习得过程,以往针对印欧语系自闭症儿童语言研究的结果表明,自闭症儿童的早期语言发展面临着相对较多的挑战和困难(Naigles & Chin 2015),其标志性特征之一是大多数自闭症儿童的语言发展进程比TD儿童迟缓。例如,自21世纪初以来,有不少学者采用《MacArthur-Bates沟通发展量表》(MacArthur-Bates Communicative Development Inventory,以下简称MCDI;Fenson et al. 1993)及其不同语言的版本,对印欧语系自闭症儿童早期的语言表达发展水平进行了较大规模的筛查和测评,发现自闭症儿童在词汇、语法、语用以及非言语沟通等各个层面均普遍存在着较为显著的发展迟缓(英国, Charman et al. 2003;美国,Luyster et al. 2007;瑞典,Miniscalco et al. 2012,2014)。以瑞典语自闭症儿童为例,通过瑞典语MCDI婴儿表的测评,研究者发现,平均年龄为36月龄的瑞典语自闭症儿童,其词汇表达水平仅相当于25月龄的瑞典语TD儿童,比后者延迟了11个月;而其手势的发展比词汇表达更加缓慢,又延迟了9个月之多。因此,瑞典语自闭症儿童的语言沟通发展轨迹不同于TD儿童,后者一般以非言语沟通方式(包括手势交流、共同注意等)为婴儿语言表达的先兆(Miniscalco et al. 2012)。
除了语言发展的迟缓,印欧语系学前自闭症儿童语言表达能力的另一标志性特征是其语言发展的高度异质性,这在自闭症儿童语言发展的各个层面均有体现。首先,印欧语系自闭症儿童早期语言发展的速度各不相同,具有极大的差异。针对英语自闭症儿童的跟踪研究和共时研究均表明,依据其语言表达的不同发展进程,可将英语学前自闭症儿童分为不同的类型:大约有25% ~ 30%属于极低口语(minimally verbal)类型,虽然接受了语言干预,但直到学龄期都难以发展出功能性语言;约有25%属于语言正常类型,他们能遵循典型语言发展的轨迹习得语言的核心部分,具有未受损伤的语音、词汇-语义和语法能力;其余的近一半则属于语言障碍类型,他们的语言发展较为缓慢,并存在着不同程度的语言缺陷(Naigles & Chin 2015;Wittke et al. 2017)。
其次,印欧语系学前自闭症儿童在不同语言范畴之间存在着语言发展的显著异质性特征,主要体现为他们在核心语言范畴层面(即语音、词汇、语法、语义等结构化语言层面)语言发展的相对优势以及在语用沟通层面语言发展的相对弱势。换言之,自闭症儿童的语言表达发展在核心语言层面与语用沟通层面出现了典型的不均衡发展现象(Tager-Flusberg 2001)。例如,跟踪研究表明,英语自闭症儿童能使用正确的语法表达形式说出疑问句和否定句,但却只能在有限的语用情景中使用这些句型,同时他们在维持会话、探讨并扩展话题等语用层面均存在着显著的困难(Tager-Flusberg et al. 1990)。此外,与词汇或语法表达水平相匹配的TD幼儿相比,英语自闭症幼儿较少使用沟通性手势 进行交流或表达需求(Ozcaliskan et al. 2016),他们参与共同注意的频率和时长也显著减少(Naigles et al. 2016)。针对瑞典语自闭症儿童的 MCDI幼儿表测评结果显示,平均年龄为41月龄的瑞典语自闭症儿童,在词汇和语法表达层面的发展与TD儿童相比约有10~11个月的延迟,但他们在早期语用能力上的延迟更为严重,约有15个月之多(Miniscalco et al. 2014)。这些研究结果表明,印欧语系自闭 症儿童在核心语言层面与语用沟通层面上的语言发展不均衡性特征出现于其语言发展的早期阶段。
除此之外,印欧语系学前自闭症儿童在单个语言范畴之内的语言发展也具有高度异质性特征。在词汇层面,虽然大部分学前自闭症儿童与TD儿童相似,词汇量持续增长且能习得类似的词汇-语义类别,但他们却不能利用TD儿童的某些词汇学习策略,例如不能通过形状偏好策略来学习新异名词 的词义(Potrzeba et al. 2015)。在语法层面,学前自闭症儿童能遵循典型语言发展的轨迹来理解某些基 本的甚至是抽象的语法结构,然而他们在产出语法语素时却经常出现省略或是缺损的现象(Wittke et al. 2017)。在语用沟通层面,自闭症儿童以社会交往和交流障碍为其疾病的核心症状,因此在不同年 龄阶段、不同严重程度的自闭症患者中均广泛存在着语用沟通层面的发展异常(Tager-Flusberg 2001)。针对英语自闭症儿童的MCDI婴儿表的测评结果表明,自闭症儿童有着与TD儿童不同的手势沟通发展模式,例如,他们对于“早期手势”的使用(包括利用共同注意等)比对“后期手势”的使用(包括使用物品等)更为困难(Charman et al. 2003;Luyster et al. 2007)。
当前针对汉语学前自闭症儿童语言表达能力的研究仍较为少见。一方面,因为专业医疗资源有限,或受到传统文化中“贵人语迟”等思想的影响,我国大部分自闭症儿童直至3岁左右才正式就医并进而确诊(Huang et al. 2013);另一方面,针对汉语自闭症儿童的语言研究约在21世纪初方才起步, 且多聚焦于4岁以上高功能自闭症儿童在单个语言范畴内的语言发展,较少有研究考察全谱系范围内 学前自闭症儿童多方面的语言发展(李晓燕2009;Su et al. 2018)。因此,我们有必要在了解印欧语系自闭症儿童语言表达能力发展规律的基础之上,系统地考察汉语学前自闭症儿童的语言表达能力,以帮助研究者和相关医疗康复机构的专业人员了解我国汉语学前自闭症儿童语言表达的发展现状,从而更好地制定适合汉语自闭症儿童的早期语言干预方案。
因此,与印欧语系学前自闭症儿童的研究结果相似,我们发现汉语学前自闭症儿童在开始说话、词汇表达和手势沟通层面均存在严重的发展迟缓。同时,汉语学前自闭症儿童也存在着与TD轨迹相异的现象,表现为儿童在手势沟通层面的发展滞后于词汇表达,而其早期手势的发展也比后期手势的发展更为延迟(Charman et al. 2003;Lusyter et al. 2007;Miniscalco et al. 2012)。然而,在研究一中,汉语自闭症儿童的平均年龄已达54.52月龄,PCDI婴儿表的测评结果显示已有不少的项目达到或超过常模中TD儿童16月龄的极限值(例如,“开始说话”的方式中的说“要”、模仿、称名3个项目,以及 词汇表达部分的得分),这可能会导致我们对学前自闭症儿童语言表达能力的低估,并模糊了年龄因素对于自闭症儿童语言表达发展的影响。为了更为准确地测评汉语学前自闭症儿童语言表达的发展现状,并深入探讨其语言发展的异质性,我们在接下来的2项研究中均采用PCDI幼儿表,针对年龄更小的自闭症儿童展开测评。
(二)汉语学前自闭症儿童的词汇表达、语法表达和早期语用发展
研究二使用PCDI幼儿表考察160名平均年龄为49.73月龄的学前汉语自闭症儿童的语言表达发展水平(Su et al. 2018)。我们按照词汇表达总分,将这些自闭症儿童划分为低口语组、中口语组和高口语组。其中,低口语组占比最大(约59.4%),而且该组95名儿童中有68名(占总样本的42.5%)词汇表达总分极低,仅为0~50词。3组儿童的词汇量分别与PCDI常模中年龄更小的TD儿童相匹配,年龄差距都约为30个月。
与词汇量相匹配的TD儿童相比,3组自闭症儿童在词汇分项上与TD儿童的发展水平基本一致。同时,3组自闭症儿童在大部分语法项目上的得分也与词汇量匹配的TD儿童相似。唯有在体标记的使用上,中口语组与高口语组自闭症儿童均比TD儿童显著较少使用体标记“了”或“过”。Zhou et al.(2015)也报告4~6岁高功能自闭症儿童与平均句长相匹配的TD儿童相比,较少产出体标记“了”。因此,这些研究表明,在语法范畴内,自闭症儿童语言表达的发展具有优势与弱势并存的现象。值得注意的是,在语用表达层面,3组自闭症儿童基本上都比词汇量匹配的TD儿童较少使用语言来表达不在眼前的人或物、谈论过去或者将来,这体现了自闭症儿童在表达非此时此地之人、事、物的语用能力层面存在着显著缺陷。
总之,研究二除了发现汉语学前自闭症儿童存在着严重的语言发展迟缓,还进一步表明汉语自闭症儿童早期的语言表达具有高度的异质性,与以往印欧语系自闭症儿童语言研究的结论相似(Naigles & Chin 2015)。首先,3组自闭症儿童语言表达的发展速度具有极大的差异;其次,3组自闭症儿童在基本词汇和语法层面的发展相比其语用表达的发展具有相对优势,体现了自闭症儿童在不同语言范畴之间语言发展的异质性特征;最后,3组自闭症儿童在语法表达层面,其体标记的产出相比其他语法 成分的产出更为困难,这与印欧语系自闭症儿童存在着语法语素的产出缺陷之研究结论一致(Wittke et al. 2017)。
(三)汉语学前自闭症儿童与其他语言障碍儿童语言表达能力的对比
研究三使用PCDI幼儿表进一步对比汉语学前自闭症儿童(平均年龄为48.55月龄)与年龄、性别、词汇表达总分相匹配的发育迟缓儿童、发展性语言障碍儿童的语言表达能力发展的异同(Xie & Su 2018),旨在探讨不同类型语言障碍儿童语言发展的共性,以及哪些是自闭症儿童所特有的语言障碍。研究结果发现,不同类型的语言障碍儿童在词汇和语法甚至是语用层面的发展都具有相似之处, 但自闭症儿童在某些语言范畴之内也存在着特定的障碍。其一,在语法分项上,3组儿童在连动结构、 结构助词“的”、量词、体标记的使用比例上基本上不存在差异。然而,相比发展性语言障碍儿童, 自闭症儿童使用体标记的比例较低。同时,自闭症儿童使用体标记的比例显著低于他们使用其他3种语法成分的比例。其二,在语用层面,3组儿童在使用语言表达不在眼前的人或物、谈论过去或将来的人数比例上大致相似。然而,与发展性语言障碍儿童相比,自闭症儿童较少谈论过去。而且,自闭症儿童谈论过去或将来的比例显著低于表达不在眼前事物的比例。
概言之,研究三的研究结果表明,不同类型的汉语学前语言障碍儿童在语言表达能力上存在着语言发展的“多维一致性”,与Weismer et al.(2010)关于英语自闭症儿童的研究结果基本一致。然而, 研究也再次验证了汉语自闭症儿童的语言发展在单个语言范畴内具有高度异质性特征,表现为他们在语法范畴内对体标记习得的显著困难,同时他们在语用范畴内也较少谈及过去。
语言发展迟缓是自闭症儿童就医和诊断的重要原因之一。值得注意的是,汉语自闭症儿童言语迟缓的程度相比印欧语系自闭症儿童更为严重(苏怡,谢帆 2018;谢帆,苏怡2016)。印欧语系自闭症儿童的言语迟缓一般为12 ~ 18个月(Tek et al. 2014;Miniscalco et al. 2012),而汉语自闭症儿童在核心语言层面与TD儿童相比约有30月龄的延迟,语用沟通层面的延迟更为严重。究其原因,可能有多方面因素的影响,包括汉语自闭症儿童就医与诊断的相对延迟,以及少数家长对年幼自闭症儿童语言发展异常的忽视等(Huang et al. 2013)。此外,近年来,针对汉语学前自闭症儿童的干预机构虽然如 雨后春笋般大量涌现,然而大部分仍处于“摸着石头过河”的状态,现有的干预方案缺少实证研究的科学指导,如何提升干预质量是当前我国自闭症儿童早期干预所面临的巨大挑战(McCabe 2013)。
除了更为显著的语言发展迟缓,我们的研究发现汉语学前自闭症儿童的语言表达具有高度异质性特征,这与以往印欧语系自闭症儿童的研究结果基本一致(Naigles & Chin 2015),表明不同语种自闭症儿童在其早期阶段的基本语言发展层面具有相似之处。然而,仍需要有更多研究就不同语言自闭症儿童如何掌握更为复杂的词汇-语义概念、语法结构以及语用沟通技能等展开深入比较研究,以探讨他们是否在更复杂的语言表达层面存在着细微的区别。值得注意的是,近期美国的一项跨越17年的自闭症儿童语言发展跟踪研究表明,自闭症儿童在学前的语言发展较学龄期更具异质性(Pickles et al. 2014)。研究强调,学前自闭症儿童的语言发展固然受到其极具异质性的生物遗传背景的影响,但其早期语言的发展也受到外部环境因素的影响,具有易感性和可塑性。有鉴于此,学龄前的早期语言干预更有可能改变自闭症儿童语言发展的轨迹,因此需注意语言环境因素对于自闭症儿童语言发展的积极促进作用,比如最新研究发现,家长语言输入对于自闭症儿童语言发展水平具有促进作用,可为学前自闭症儿童的语言发展提供更具支持性的外部环境(Fusaroli et al. 2019)。