病例讨论| 浙二神外周刊（第83期）---垂体脓肿继发颈内动脉海绵窦段感染性动脉瘤一例
病史简介
患者：男，63岁，因“牙龈肿痛伴头痛20余天，加重4天”，于2016年01月04日收入院。
患者20天前无明显诱因下出现双侧牙龈肿痛，伴头痛发热。疼痛不剧，自行服止痛药后无好转，无恶心呕吐，无胸闷气促，无咳嗽咳痰。14天前就诊于上海某医院，予以镇痛治疗（具体不详），病情仍无明显好转。4天前患者症状加重伴左侧嘴角出现疱疹，就诊于本省当地医院。头颅MRI提示：垂体病灶，斜坡信号降低，建议头颅MRI增强检查。同时行头颅MRA检查，未见明显异常（图2A）。对症治疗（具体不详），病情亦无明显好转。1天前患者出现左眼视物模糊，伴左眼睑下垂，行头颅增强MRI检查，提示“垂体病变，感染性病变首先考虑，垂体瘤囊变不能排除，蝶窦炎”。为求进一步诊治来我院就诊，门诊拟“垂体脓肿”收治入院。
否认既往“高血压”及“糖尿病”等病史，也无不明原因发烧史及其他特殊病史。
诊疗经过
入院查体：神清，精神可；体温36.7℃，脉搏63次/分，呼吸18次/分，血压131/84mmHg，体重：69kg，全身皮肤及巩膜无明显黄染，全身淋巴结未及明显肿大，双侧瞳孔等大等圆，直径3mm，对光反射存在。左侧眼睑下垂，粗侧视力减退，视野无明显缺损。左侧嘴角见散发疱疹样病变。颈软；心肺听诊无殊，腹平软，无压痛及反跳痛，Murphy（-）；双下肢无水肿，双侧巴氏征（-）。
相关化验检查:血常规：白细胞12.2×109/L，中性89.6%，血沉加快，C-反应蛋白升高（134.4mg/L）。
腰穿试验：压力140mmH2O，有核细胞 16*106/L，中性粒细胞百分比60%，蛋白含量72.6mg/dL，葡萄糖 4.44mmol/L。
垂体激素测定：孕酮（<0.67nmol/L）、睾酮（1.31nmol/L）、胰岛素样生长因子水平 (95.3ng/mL) 降低，余垂体激素正常范围。
复查头颅增强MRI，与当地MRI类似。显示蝶窦、斜坡广泛炎症表现，累及垂体，且垂体窝炎症向右侧海绵窦侵袭（图1）。考虑“蝶窦脓肿，垂体感染可能，视交叉受压”。
图1. 入院后头颅MRI检查。A：T1加权增强MRI，橘色箭头示垂体感染，红色箭头示蝶窦炎，白色箭头示斜坡受累。B：增强冠状位T1WI，蓝色星标示视交叉受垂体脓肿压迫，绿色箭头示海绵窦。C：冠状位T2WI，红色、白色箭头分别示蝶窦脓肿与鞍底相通，而不与海绵窦相交通。D：冠状位T2WI，图C后缘层面，红色箭头示感染经垂体窝向右侧海绵窦侵袭。
结合患者病史、症状、实验室检查以及辅助检查，初步诊断为：蝶窦脓肿,继发垂体脓肿。入院后立即予经验性抗感染治疗（头孢曲松钠+奥硝唑）。入院第4天，患者突发右眼上睑也下垂，查体除右上睑下垂以外，尚有右眼外展受限。急诊查头颅CTA（图2B）提示：右侧颈内动脉海绵窦段（C4段）突起，动脉瘤考虑。DSA检查（图2C）确认右侧颈内动脉海绵窦段存在一大小为8.5×4.5mm的动脉瘤。科室讨论，考虑目前患者感染尚未有效控制，使用支架辅助栓塞术易导致细菌定植，增加抗感染难度。必要时可采用颈内动脉结扎或搭桥治疗动脉瘤，但存在大面积脑梗风险。与家属充分沟通后，考虑手术风险较大，家属选择继续药物治疗。调整抗炎治疗方案，改用万古霉素、美罗培南联合抗感染治疗。
图2. 颈内动脉海绵窦段感染性动脉瘤发展过程及血管造影。A：当地MRA检查，红色箭头示未见明显异常血管畸形。B：入我院后CTA，红色箭头示右侧颈内动脉海绵窦段（C4段）不规则突起，考虑动脉瘤。C：三维DSA示颈内动脉海绵窦段动脉瘤。D：经过6月随访后，DSA示颈内动脉海绵窦段动脉瘤较前增大。E：栓塞治疗3月后，随访DSA重建示颈内动脉海绵窦段动脉瘤完全填塞。
经过2周的抗感染治疗后，患者左眼肌麻痹、左侧上睑下垂较前明显好转，右侧外展也有好转，但右侧上睑下垂无明显改善，复查头颅MRI（图3B、3D）显示感染较前（图3A、3C）明显好转。科室再次讨论，建议可采用手术治疗动脉瘤，但患者及家属考虑抗炎有效，要求继续巩固治疗，告知动脉瘤破裂风险等，家属签字后逐转回当地医院继续抗感染治疗。
图3. 保守治疗2周后，头颅MRI前后对比，橘色箭头示垂体脓肿较前好转，红色箭头示蝶窦脓肿消失。A、C：入院时MRI。B、D：保守治疗后复查的MRI。
6个月后，患者来院复查DSA（图2D），示右侧颈内动脉海绵窦段动脉瘤较前有增大，与患者及家属沟通后，采用血管内介入治疗。术中显示右侧颈内动脉海绵窦段假性动脉瘤，瘤颈4.34mm，最大径7.72mm，直径6.05mm，遂行右侧颈内动脉海绵窦段假性动脉瘤支架辅助弹簧圈栓塞术，在一枚LVIS支架（4.5×20mm）辅助下，选用弹簧圈5枚栓塞动脉瘤，造影复查显示动脉瘤栓塞完全，载瘤动脉通畅（图4B、4D）。
图4.血管内治疗术中所见。A、C：动脉瘤栓塞完全。B、D：载瘤动脉通畅。
术后情况：支架辅助栓塞动脉瘤后3月，患者右侧上睑下垂、右眼视力较前明显好转，偶有头痛，余无诉明显不适，来院复查DSA示：动脉瘤栓塞完全，无复发。
讨论
感染性颅内动脉瘤占所有颅内动脉瘤的0.7-6%[1]，其中2.5-6%位于颈内动脉海绵窦段[2]。目前，有文献报道的颈动脉海绵窦段动脉瘤文献报道累计53例[3]。感染性颅内动脉瘤主要通过血管外途径感染，包括继发于脑膜炎、侵入性鼻窦炎、海绵窦血栓性静脉炎以及术后感染[4]。然而，明确继发于垂体感染而引起的颈动脉海绵窦段动脉瘤本例为首例报道。本例患者急性起病，首先出现牙龈肿痛、发热，而后出现左侧视力下降、上睑下垂等海绵窦综合征表现。入院头颅MRI显示的蝶窦、垂体窝、斜坡以及双侧海绵窦广泛感染征象；垂体脓肿向上压迫视交叉导致左侧视力下降；左侧海绵窦感染致动眼神经麻痹，眼睑下垂。此外，在头颅MRI上可见蝶窦脓肿开口于鞍底，不直接侵犯海绵窦（图1C），而在垂体窝与右侧海绵窦之间存在一条感染蔓延通道（图1D）。由此，我们认为蝶窦脓肿累及鞍底，引起垂体脓肿，垂体脓肿破入双侧海绵窦，导致右侧颈动脉海绵窦段动脉瘤。
先前研究认为原发性垂体脓肿的病原体以金葡菌和链球菌最为多见[5]。细菌和真菌是颅内感染性动脉瘤的主要病原体[3]。然而，血液病原体检测仅有35.6%的阳性率，脑脊液病原体检测的阳性率更低[6]。因而，感染性动脉瘤的诊断主要血管造影检查和感染病史[7]。感染性颈内动脉海绵窦段动脉瘤常有较为明显的临床表现，如眼睑下垂、眼肌麻痹、复视、面部感觉异常以及Horner综合征[6]。
及时的抗感染治疗可以得到较好的疗效，经验性治疗中选用的抗生素需要覆盖革兰氏阴性菌、革兰氏阳性菌、厌氧菌以及可能的致病菌，目前常推荐使用的是头孢曲松[3]。抗感染治疗的疗程通常需要持续4-6周以上[6]。虽然经蝶内镜下清创手术能够清除垂体脓肿、明确病原体以进行药敏试验，但是清创手术可能引起脑脊液漏、脑膜炎、垂体功能减退、医源性颅内感染以及颈内动脉损伤等一系列并发症[4]。本例患者继发颈内动脉海绵窦段动脉瘤，手术风险极大，故采取药物抗感染治疗，密切观察患者病情变化。
据文献报道，在颅内感染性动脉瘤的治疗中，只有29%的病人在抗感染治疗后动脉瘤消失[6]。大约22%的感染性动脉瘤在充分的抗感染治疗后仍然会不断增大[6]，必要时需要进行手术处理。本例患者经过治疗感染得到明显控制后，动脉瘤继续增大，6个月后随访几乎增大一倍（图2C与2D对照）。然而，由于颈内动脉海绵窦段感染性动脉瘤暴露困难、瘤壁脆弱容易破裂等因素，并不推荐进行手术夹闭[3]。先前的文献报道中，多采用了颈内动脉结扎或栓塞进行治疗[8]。由于术后约28%的病人会出现缺血性脑卒中的症状，目前此方法已较少使用[8]。 随着技术的发展，血管内治疗正在逐渐成为治疗颅内感染性动脉瘤的首要选择[9]。研究表明，支架辅助或不辅助下进行弹簧圈栓塞感染性动脉瘤，相对于载瘤动脉球囊栓塞，明显减少了术后缺血性并发症的发生率[9]。而且弹簧圈栓塞颅内感染性动脉瘤的初次栓塞率为96%，死亡率为11%，永久致残率为5% [1]。所以，血管内治疗颅内感染性动脉瘤正逐步成为首选治疗方案。但是，我们也应该认识到，在进行血管内治疗之前，应该进行充分的、合适的抗感染治疗，从而减少医源性动脉瘤破裂和感染扩散的风险。
参考文献
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（本文由浙二神外周刊原创，史利根博士、闫伟副主任医师整理，吴群主任医师审校，张建民主任终审。文章已发表在2017年3月 WORLD NEUROSURGERY）
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