“复合高压锅技术”治疗横窦区硬脑膜动静脉瘘一例--浙二神外周刊（第113期）

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启事

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病史简介

患者，女，49岁，因反复头晕3年入院。

患者于3年前无明显诱因出现反复头晕，无头痛、视物不清或耳鸣等症状。3年来间断在外院就诊，诉CT，MRI均无明显异常，具体资料不详，对症治疗后症状也无明显好转或加重。入院1周前再次去当地医院就诊，行MRA检查，提示后枕部硬脑膜动静脉瘘可能（图1）。为进一步诊治来我院就诊。

图1. 外院MRA提示：A 正位相可见异常增粗的左侧脑膜中动脉分支（红箭所示）。 B 斜位相可见异常增粗的引流静脉（蓝箭所示）。 C 水平位可见病变全貌，红箭所示为左侧增粗扭曲的的脑膜中动脉，蓝箭所示为增粗的皮层引流静脉，两者之间杂乱无序的血管结构提示病变性质为硬脑膜动静脉瘘，但瘘口结构显示不清。

入院查体：未见神经系统阳性体征，各项化验结果均无明显异常。

诊疗经过

入院后进一步行DSA检查，提示左侧横窦区硬脑膜动静脉瘘，由双侧颈外动脉参与供血（分别为左侧脑膜中动脉和右侧耳后动脉及枕动脉多个分支），通过皮层静脉向上矢状窦后份引流，椎动脉系统不参与供血（图2、3、4）。

图2. 术前右侧颈总动脉造影提示：A/C动脉早期可见左侧硬脑膜动静脉瘘瘘口，右侧耳后动脉及枕动脉分支参与供血，动脉早期可见提早显影的引流静脉。B/D 动脉晚期可见硬脑膜动静脉瘘藉皮层静脉向上矢状窦引流。

图3. 术前左侧颈总动脉造影提示：A/C动脉早期可见左侧硬脑膜动静脉瘘瘘口，左侧脑膜中动脉多个分支参与供血，动脉早期可见提早显影的引流静脉。B/D 动脉晚期可见硬脑膜动静脉瘘藉扩张的皮层静脉向上矢状窦引流。

图4. 术前左侧椎动脉造影提示：椎动脉系统不参与供血。

根据患者病史、查体及影像学表现特点，术前诊断左侧横窦区硬脑膜动静脉瘘明确。为综合制订手术方案，术前进行科室讨论。讨论意见认为：根据Cognard分型，该患者硬脑膜动静脉瘘影像学表现为Cognard IV型，手术指征明确。由于到达瘘口的供血动脉走行均非常扭曲，而引流静脉与上矢状窦的汇合夹角过小，单纯的介入操作，无论经动脉或是经静脉途径，均有极大难度。后枕部直接开颅处理病变固然可行，但开颅时需要暴露横窦，处理病变时出血风险相对较高。相比之下，左侧脑膜中动脉供血分支存在一段平直的走行区，可考虑在复合手术室，先行造影定位，再打开骨瓣后游离该段动脉进行微导管插管并超选至瘘口，行栓塞治疗，并且同时还能进行造影监测。该方案较单纯介入操作更容易到达瘘口，同时又避免了直接后枕部开颅暴露病变时的出血风险，与患者及家属沟通后，同意该手术方案。

手术经过：在复合手术室（Hybrid operation room），患者经气管插管全身麻醉后。首先经右侧股动脉穿刺置鞘，选用造影导管超选至左侧颈外动脉进行造影，并利用不透射线的刻度尺进行定位（图5A）。在正侧位造影后，利用刻度尺的定位左侧脑膜中动脉靠近瘘口且较为平直的一段，画出该段血管的体表定位（图5B、5C）。根据该段血管的体表投影线做一直切口（图5D），暴露该段脑膜中动脉，结扎近心端后，剪开硬脑膜，离断该段脑膜中动脉，在不塑形的0.014in的Synchro微导丝带领下，直接通过血管断端远端插入Echelon-10微导管（图6A）。通过手推造影确认微导管插入血管为靶血管后（图6B），在路图条件下（图6C），在Synchro微导丝带领下将Echelon-10微导管超选至瘘口，并通过手推造影确认微导管位置（图6D）。随后，缝扎血管断端远端，利用缝线扎紧微导管，阻断注胶时的反流，即“高压锅技术”。造影导管依次超选至双侧颈外动脉，在造影的监测下，阴性路图下通过Echelon-10微导管注入Onyx-18胶1.5ml。复查造影，见瘘口完全被栓塞，引流静脉消失。遂撤除微导管，结束手术（图7）。

图5. A 术中定位用不透射线的刻度尺。B/C 利用刻度尺进行标记，术中正侧位造影，定位左侧供血的脑膜中动脉分支靠近瘘口较为平直的一段。D 平行横窦的黑线即脑膜中动脉的体表投影线。近心端和远心端两条垂直于横窦的标记线标记处为该脑膜中动脉较为平直的一段，长度约5cm。中间黑框所示范围内即直切口区域。

图6. A 直切口切开皮肤，骨瓣约直径2cm大小，暴露靶血管。离断近端血管后，通过血管断端远端插入Echelon-10微导管。B 术中手推造影确认微导管插入血管即靶血管。 C 微导管内路图显示瘘口。D 手推造影确认微导管超选到位。

图7. A 术中对侧颈外动脉造影显示动静脉瘘瘘口。B 经微导管注入Onyx胶后，术中造影提示对侧颈外动脉不再向瘘口供血。C 同时行同侧颈动脉造影见瘘口仍未完全栓塞，引流静脉仍有显影，但流速较术前明显减慢。D再次注入Onyx胶后，经同侧颈动脉复查造影见瘘口完全被栓塞，引流静脉不在显影。

术后患者恢复良好，无神经功能障碍或其他并发症，顺利出院。

讨论

硬脑膜动静脉瘘（Dural arteriovenous fistular, dAVF）是临床上少见的一类颅内血管畸形，本质是一种发生在硬脑膜的动静脉直接分流^[1,2]。 dAVF的病因并不明确，虽然有人认为与外伤有关，但多数dAVF为自发性。目前比较被接受的理论，认为dAVF的发生系各种原因导致的静脉高压，从而引起硬脑膜异常动静脉沟通所致。与脑血管畸形（AVM）不同，硬脑膜动静脉瘘没有畸形血管巢^[3]。依据瘘口的位置，通常将dAVF分为海绵窦区、侧窦区、边缘窦区、矢状窦区以及天幕区dAVF^[2,4,5]。

不同位置的dAVF，具有相应的临床表现，如：海绵窦区的dAVF通常以眼部症状为主要表现，侧窦区的dAVF通常伴有耳鸣，其他位置的dAVF通常表现为SAH或自发性颅内出血。但据此分类不能很好地指导临床治疗，为更好地为临床治疗决策提供指导，Borden和Cognard分别提出了相应的分型，虽然有所区别，但两者均是根据dAVF的引流方式进行分类。目前认为：BordenⅡ型或者CognardⅡb型以上的dAVF均有强烈的手术指征。本例患者在Borden分型为Ⅱ型，Cognard分型为IV型。虽然患者并无dAVF相关的症状，但由于存在迂曲扩张的皮层引流，患者具有很高的颅内出血风险，因此，该患者具有明确的手术指征。

dAVF的治疗通常分为血管内治疗，开颅手术治疗以及放射治疗等。手术治疗dAVF是传统有效的方式，病变暴露和出血控制是手术治疗的核心。一些危险区域的dAVF的暴露困难，dAVF病变本身的因素导致术中出血难以控制，是开颅手术最大的风险^[6]。随着Onyx时代的到来，经血管内途径治疗dAVF获得了突飞猛进的进展^[7]。血管内治疗dAVF，大体上可分为经动脉途径和静脉途径。不管何种途径，患者必须存在适合微导管超选的路径，使得栓塞导管可以到达瘘口，从而确保Onyx胶可以弥散至引流静脉端，完全闭塞引流静脉，才能彻底治愈dAVF。

有研究认为，静脉途径比动脉途径更安全，且具有更高的即刻完全栓塞率^[8]。但随着高压锅技术（Pressure cooker technique）的出现，动脉端使用诸如球囊导管进行栓塞，也可以在很好地控制反流的前提下，很好地将Onyx胶弥散至瘘口^[9,10]。值得注意的是，颅底的颈外动脉分支和颈内动脉分支存在广泛的吻合，使用高压锅技术需要谨慎，避免Onyx胶经这些危险吻合进入颈内动脉系统，造成缺血性并发症。尽管技术的发展，使得目前绝大多数dAVF均可以获得理想的治疗效果，但仍有部分患者无论采用何种治疗方式，均存在巨大的难度和风险，比如影像学上没有合适路径的复杂颅底或窦旁dAVF。

术前仔细研读患者的影像学表现，该患者硬脑膜动静脉瘘的主要供血动脉为右侧耳后动脉和左侧脑膜中动脉，无论哪支供血动脉，近端均异常扭曲，动脉入路微导管超选异常困难。而引流的皮层静脉与上矢状窦存在较小的锐角，静脉入路超选瘘口亦存在一定难度。因此，对该患者而言，经股动脉或股静脉入路治疗不是最佳选择，而直接后枕部开颅暴露瘘口似乎更容易处理病变。但后枕部开颅显露瘘口，需要铣开较大的骨瓣，术中存在损伤横窦以及潜在难以控制的出血可能。相比而言，复合高压锅技术（Hybrid pressure cooker technique），利用复合手术室条件，将外科手术和介入治疗很好地结合起来，能够同时避免单纯介入手术和直接后枕部开颅手术的缺陷，最大程度地降低手术风险。

本例患者，通过利用不透射线的刻度尺进行术中二维正侧位造影进行定位，术前即精确地对靶血管进行体表定位，尔后采用直切口小骨瓣开颅，以最小的创伤获得了最大的手术效益。为控制Onyx胶返流，利用缝线将血管断端远端与微导管扎紧，形成了“高压锅”，术中Onyx胶通过瘘口直接弥散至引流静脉端。与单纯的血管内治疗相比，复合手术术后无需担心微导管拔管困难。

结论

“复合高压锅技术”治疗dAVF为单纯血管内途径治疗较为困难的dAVF提供了很好的补充。术前通过刻度尺进行精确的定位，可以实现直切口小骨瓣微创开颅治疗。随着复合手术室的推广，越来越多的复杂脑血管疾病有望得到安全有效的治疗。

参考文献

1.Sarma, D. and K. ter Brugge, Management of intracranial dural arteriovenous shunts in adults. Eur J Radiol, 2003. 46(3): p. 206-20.

2.Kim, M.S., et al., Clinical characteristics of dural arteriovenous fistula. J Clin Neurosci, 2002. 9(2): p. 147-55.

3.Gandhi, D., et al., Intracranial dural arteriovenous fistulas: classification, imaging findings, and treatment. AJNR Am J Neuroradiol, 2012. 33(6): p. 1007-13.

4.Cheng, K.M., C.M. Chan, and Y.L. Cheung, Transvenous embolisation of dural carotid-cavernous fistulas by multiple venous routes: a series of 27 cases. Acta Neurochir (Wien), 2003. 145(1): p. 17-29.

5.Lawton, M.T., et al., Tentorial dural arteriovenous fistulae: operative strategies and microsurgical results for six types. Neurosurgery, 2008. 62(3 Suppl 1): p. 110-24; discussion 124-5.

6.Sundt, T.M., Jr. and D.G. Piepgras, The surgical approach to arteriovenous malformations of the lateral and sigmoid dural sinuses. J Neurosurg, 1983. 59(1): p. 32-9.

7.Elsenousi, A., V.A. Aletich, and A. Alaraj, Neurological outcomes and cure rates of embolization of brain arteriovenous malformations with n-butyl cyanoacrylate or Onyx: a meta-analysis. J Neurointerv Surg, 2016. 8(3): p. 265-72.

8.Klisch, J., et al., Transvenous treatment of carotid cavernous and dural arteriovenous fistulae: results for 31 patients and review of the literature. Neurosurgery, 2003. 53(4): p. 836-56; discussion 856-7.

9.Abud, D.G., et al., Modified pressure cooker technique: An easier way to control onyx reflux. J Neuroradiol, 2016. 43(3): p. 218-22.

10.Chapot, R., et al., The pressure cooker technique for the treatment of brain AVMs. J Neuroradiol, 2014. 41(1): p. 87-91.

（本文由浙二神外周刊原创，浙江大学医学院附属第二医院神经外科徐良医师和孙泽宇博士共同整理，虞军副主任医师和许璟主任医师共同审校，张建民主任终审。）

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